Popliteale arterie entrapment of chronisch inspanningscompartimentsyndroom?

Abstract

Diagnose van pijn in de onderste ledematen bij een atleet kan een uitdagende taak zijn door de verscheidenheid aan mogelijke etiologie en ambiguïteit van de gepresenteerde symptomen. Vijf van de meest voorkomende oorzaken van pijn in de ledematen bij atleten zijn het chronisch exertioneel compartimentsyndroom (CECS), het mediaal tibiaal stress syndroom (MTSS), tibiale stressfracturen, het soleal sling syndroom en het popliteale arterie entrapment syndroom (PAES). Van deze pathologieën is PAES de minst frequente maar potentieel ernstigste. Met een incidentie van minder dan 1% in studies met levende proefpersonen, is de aandoening zeldzaam. Een gemiste diagnose zal echter waarschijnlijk leiden tot progressie van de ziekte en mogelijk tot onnodige invasieve procedures (McAree et al. 2008). In dit artikel stellen we een jonge atleet voor die verkeerd gediagnosticeerd en behandeld werd voor chronisch exertioneel compartimentsyndroom. In zowel een beschrijvende als een quick-reference tabel geven we een overzicht van de huidige literatuur en bespreken we hoe functionele PAES het best kan worden onderscheiden van andere oorzaken van activiteitsgerelateerde pijn in het been.

1. Inleiding

Popliteaal arterie entrapment syndroom (PAES) is een aandoening die wordt veroorzaakt wanneer de popliteale arterie tijdens activiteit proximaal wordt samengedrukt door de mediale kop van de gastrocnemius en distaal door de fasciale band van de soleus, wat leidt tot pijnlijke claudicatietypen en vaak ook paresthesieën. PAES wordt klassiek gedifferentieerd in twee categorieën: anatomisch en functioneel. Anatomische PAES is het gevolg van een afwijkende anatomie van de proximale gastrocnemius, de arteria poplitealis, of een combinatie daarvan. Deze anatomische afwijking maakt de slagader vatbaar voor compressie en wordt verder onderverdeeld in vijf typen op basis van welke anatomische variatie aanwezig is. Functionele PAES wordt aangetroffen bij patiënten zoals de onderstaande, bij wie geen klassieke anatomische variatie aanwezig is; veeleer resulteert een hypertrofische gastrocnemius functioneel in een soortgelijke wijze van compressie tijdens inspanning.

Wij presenteren een geval van een jonge actieve man die verkeerd gediagnosticeerd en behandeld werd voor chronisch exertioneel compartimentsyndroom en bekijken hoe functionele PAES het best kan worden onderscheiden van andere oorzaken van activiteitsgerelateerde pijn in het been.

2. Casusverslag

Onze patiënt is een 25-jarige actieve dienstplichtige man die aanvankelijk een vijf maanden lange geschiedenis van bilaterale pijn in het been meldde, links meer dan rechts, die vaak optrad bij inspanning. Zijn pijn lokaliseerde zich in zijn kuitspieren en ging gepaard met gespannenheid, kramp en gevoelloosheid aan zijn voeten. Het tijdstip waarop de pijn begon was variabel, maar trad telkens op als hij probeerde te rennen. De symptomen verdwenen meestal na 20 tot 30 minuten rust. De eerste röntgenfoto’s en botscan waren negatief.

Toen de compartimentsdrukken van de patiënt na de training werden gemeten met behulp van een Stryker intracompartimenteel drukcontrolesysteem, werd een verhoging ten opzichte van de uitgangswaarde voor de training vastgesteld. De uitgangswaarden vóór en na de inspanning voor elk compartiment in de linker onderste extremiteit zijn te zien in Tabel 1. Het diepe posterieure compartiment van het linkerbeen van de patiënt steeg van 34 mmHg (voor) tot 66 mmHg (na). Op basis van deze resultaten onderging de patiënte een electieve fasciotomie van het linkerbeen in een externe instelling. Na een ongestoord herstel van de operatie, bleven de klachten aanhouden waarvoor hij gedurende twee jaar geen verdere behandeling zocht.

Toen de patiënt zich in onze kliniek meldde, meldde hij niet alleen een gebrek aan verlichting na de operatie, maar ook een verergering van de symptomen in zijn geopereerde been. De pijn bleef geassocieerd met activiteit zoals eerder beschreven; maar het begin van de symptomen trad nu op met verminderde intensiteit van de stimulus. Bij onderzoek van de patiënt werd een verminderde tibialis posterior puls waargenomen die onvatbaar werd tijdens dorsiflexie van de enkel. Bovendien kon de patiënt zijn symptomen onmiddellijk reproduceren bij gewichtsdragende plantairflexie. Magnetic resonance imaging (MRI) werd verkregen en wees niet op anatomische afwijkingen van de mediale kop van de gastrocnemius. Vervolgens werd een angiogram verricht door de dienst vasculaire chirurgie, waarbij een chronische verdikking van de slagaderwand werd vastgesteld. Stress computertomografie angiografie (CTA) van de linker onderste extremiteit werd uitgevoerd die gebrek aan stroom in de popliteale slagader aangetoond tijdens stress (figuur 1). De patiënt werd gediagnosticeerd na drie jaar en een mislukte chirurgische ingreep met popliteale slagader entrapment syndrome.

Figuur 1

Stress CT-angiografie, linker onderste extremiteit. Let op de bijna volledige onderbreking van de stroming in de knieholteslagader tijdens de gestreste of actieve fase van de angiografie.

Na zijn diagnose weigerde de patiënt verdere chirurgische of invasieve ingrepen. Gezien de inspannende aard van zijn symptomen koos hij ervoor om in plaats daarvan het Medical Evaluation Board (MEB)-proces met het leger te starten. De MEB bepaalt of de medische toestand van een militair hem al dan niet in staat stelt te blijven voldoen aan de normen voor medische retentie in overeenstemming met de militaire voorschriften. Tijdens dit beoordelingsproces paste hij de activiteiten aan en bleef hij gedurende 6 maanden in de orthopedische kliniek. Bij de follow-up meldde hij minder symptomatische gebeurtenissen sinds hij ervoor koos om te stoppen met impact- en hoge intensiteitactiviteiten.

3. Discussie

Popliteale slagader entrapment syndroom kan moeilijk te diagnosticeren zijn omdat het syndroom relatief zeldzaam is en de tekenen en symptomen erg lijken op andere klinische entiteiten die worden gezien bij een jonge, atletische populatie. Vergeleken met andere diagnoses van activiteits-gerelateerde pijn in de benen, heeft functionele PAES een lage incidentie: rapporten variëren in incidenties van minder dan 1% in een cohort van militaire rekruten tot zo hoog als 3,5% op basis van postmortale dissecties. Er zijn kenmerken in het onderzoek en de work-up van onze patiënt die de behandelend arts hadden moeten waarschuwen voor de mogelijkheid van PAES.

Patiënten met PAES, zoals bij onze patiënt, ervaren pijn, kramp, en spanning in het achterste been tijdens inspanning. Onze patiënt meldde met name paresthesieën aan de voetzool, wat volgens Turnipseed meer prognostisch is voor PAES dan voor CECS (40% tegen 4,6%). Neurologische symptomen zijn variabel. Een disfunctie van de peroneuszenuw, zoals bij een chronisch exertioneel compartimentsyndroom of zenuwbeknelling wordt gezien, is bij PAES echter niet aanwezig. De belangrijkste onderzoeksbevinding bij PAES is zwakkere distale pulsen in vergelijking met de niet-betrokken zijde of verzwakking van de pulsen met de voet in dorsi- of plantarflexie en knie-extensie. Zelfs bij patiënten zonder afwijkingen in de proximale gastrocnemius anatomie, zal deze provocatieve positie enige proximale compressie van de arteria poplitea veroorzaken, resulterend in een positieve onderzoeksbevinding en mogelijk zelfs een reproductie van de beenpijn van de patiënt. Een enkel-brachiale index (ABI) kan ook worden gebruikt om de diagnose te helpen stellen, aangezien een daling van de ABI van 30-50% bij dorsiflexie van de enkel verontrustend is

Verschillende beeldvormingsmodaliteiten bestaan in de work-up van PAES. Sommige instellingen hebben dynamische kleuren-duplex-echografie (CDUS) ingevoerd als screeningsmethode bij alle atleten die klagen over chronische pijn in de benen tijdens het sporten. Andere instellingen vragen om de combinatie van Doppler US en Magnetic Resonance Angiography in alle verdachte gevallen. Sommige instellingen melden hoge fout-positieve percentages bij het gebruik van ultrasound. In hun overzicht van 61 gevallen van PAES melden Corneloup et al. echter een specificiteit van 76% voor dynamische CDUS wanneer deze alleen wordt gebruikt bij symptomatische patiënten met een hoge drempel (volledige stopzetting van de stroming in de knieholteslagader tijdens een dynamische manoeuvre). Voor patiënten bij wie na CDUS PAES wordt vermoed, wordt bevestiging met CTA of MR-angiografie (MRA) nog steeds aanbevolen. MRA geniet de voorkeur wegens het ontbreken van blootstelling aan straling en de gedetailleerde anatomie van de weke delen. Sommige patiënten hebben echter moeite om onbeweeglijk te blijven tijdens de actieve plantairflexiefase als gevolg van de lange opnametijd van MRA. CTA daarentegen wordt door sommigen geprefereerd vanwege de toegankelijkheid en de korte acquisitietijd. Hoewel CTA lange tijd het klassieke screenings- en diagnostische instrument is geweest bij functionele PAES, hebben nieuwere screenings- en diagnosemethoden zoals dynamische US en MRA de afgelopen jaren hun nut bewezen en moeten worden overwogen in de work-up voor functionele PAES.

Chronic exertional compartment syndrome is een relatief veel voorkomende aandoening, die voorkomt bij ongeveer 30% van de atleten met chronische pijn in de benen. De pijn die bij dit syndroom optreedt, treedt op tijdens de inspanning, meestal op een consistent tijdstip na het begin van de inspanning en verdwijnt vaak – hoewel niet altijd – zodra de atleet de inspanning staakt. Het voorste spiercompartiment wordt het vaakst getroffen en de aandoening is meestal bilateraal. Patiënten ervaren pijn, kramp en/of een brandend gevoel en kunnen ook zwelling van de aangetaste spieren vertonen. Neurologische aantasting kan ook optreden, meestal van de peroneuszenuw. Bij lichamelijk onderzoek kunnen deze patiënten een palpabele afwijking in het gezicht hebben, waardoor spierherniatie mogelijk is. Na inspanning zal het aangetaste compartiment gevoelig, gespannen en pijnlijk zijn bij passieve rek. Compartiment bilaterale drukmetingen helpen bij de diagnose en dienen voor en na de inspanning te worden uitgevoerd. De druk in rust kan bij deze aandoening verhoogd zijn of pas later naar normaal terugkeren; de diagnose wordt doorgaans gesteld als de druk één minuut na het staken van de pijnproducerende inspanning meer dan 30 mmHg bedraagt. De aanwezigheid van unilaterale drukverhogingen in de compartimenten zou de clinicus ertoe moeten aanzetten de aanwezigheid van contralaterale orthopedische pathologie te onderzoeken als bron voor de unilaterale spiersymmetrie. Het is belangrijk op te merken dat sommige studies een gelijktijdige aanwezigheid van CECS en functionele PAES bij veel patiënten hebben waargenomen. Het is om deze reden dat de aanwezigheid van vroege bewijzen die CECS ondersteunen de clinicus er niet toe mag brengen het onderzoek naar vasculaire oorzaken van pathologie achterwege te laten. Onze patiënt had inderdaad een verhoogde druk in het oppervlakkige en diepe posterieure compartiment; maar de druk in het compartiment stijgt normaal gesproken enigszins tijdens inspanning en zijn anterieure compartiment was niet aangetast. Deze drukken waren waarschijnlijk misleidend, omdat CECS alleen niet wordt geassocieerd met een dynamisch distaal vasculair onderzoek.

Mediaal tibiaal stress syndroom (MTSS), ook wel shin splints genoemd, en tibiale stressfracturen zijn een andere veel voorkomende oorzaak van beenpijn bij atleten en zijn van bijzonder belang bij militaire populaties. Bij lichamelijk onderzoek wordt meestal een gevoeligheid van het middelste tot het distale derde deel van de tibia gevonden. Onderzoek van de enkel en de neurovasculaire status is normaal. Röntgenfoto’s kunnen ook normaal zijn bij deze aandoening, maar een botscan zal waarschijnlijk positief zijn. Hoewel deze ziekten zich vaak presenteren met gelijkaardige bevindingen, moet een gepast klinisch onderzoek, met inbegrip van het tijdstip van het begin en radiografisch onderzoek, helpen bij de differentiatie. Het lichamelijk onderzoek en radiografisch onderzoek van onze patiënt leverden geen benige pathologie op die consistent is met het mediale tibia stress syndroom of stressfractuur en worden hier vermeld voor de volledigheid van onze differentiële diagnose.

Proximale compressie van de nervus tibialis wanneer deze door de oorsprong van de soleus loopt, is nog een andere oorzaak van posterior beenpijn die de diagnose kan verwarren. Williams merkt op dat veel van de voortgaande literatuur gericht op de bovengenoemde diagnoses kan hebben nagelaten om de rol van de soleus te evalueren in het veroorzaken van neuropathische pijn beschreven door patiënten in de studies . Williams postuleert dat sommige van de diepe compartimentsyndroom patiënten in feite alleen tibiale zenuwcompressie hadden en dat fasciotomieën de pijn verlichtten door de soleus sling te openen en de proximale tibiale zenuw vrij te laten in plaats van de compartimentale druk te verlichten. Voorzichtige palpatie over de posterieure middellijn van de distale popliteale fossa waar de tibiale neurovasculaire bundel onder de soleus doorgaat zou pijn moeten geven die niet in verhouding staat tot het onderzoek bij patiënten met het soleus sling syndroom. Ook geïsoleerde flexor hallucis longus zwakte in combinatie met pijn in het achterste been kan een indicatie zijn van soleal sling compressie. Verder suggereert de auteur dat elektrodiagnostische testen en magnetische resonantie beeldvorming noch gevoelig noch specifiek waren voor dit syndroom. Er werd opgemerkt dat EMG nuttig was bij patiënten met een mogelijke verwarrende lumbale schijf ziekte, en MR was nuttig bij het uitsluiten van andere compressie massa’s zoals gangliomen en hielp soms wanneer de soleal sling bijzonder vezelig was. Andere, meer hedendaagse onderzoeken hebben het voordeel van MR bij de diagnose aangetoond. Een studie van Ladak vond op betrouwbare wijze een verdikte soleus sling met T2 verbetering van de nervus tibialis ter hoogte van de sling en was in staat om denervatieveranderingen in spieren van het achterste compartiment van het been op te helderen en zo de etiologie aan te tonen

Samenvattend, PAES is een zeldzame maar belangrijke oorzaak van beenpijn in de atletische bevolking. Omdat de diagnose van PAES sterk afhankelijk is van een zorgvuldig vasculair onderzoek, wordt deze entiteit meer herkend in de literatuur over vasculaire chirurgie. Andere onderdelen van de differentiële diagnose zijn het chronisch inspanningscompartimentsyndroom, het mediaal tibiaal stresssyndroom, het soleal sling syndroom en tibiale stressfracturen, die allemaal vaker voorkomen in de meeste orthopedische klinieken (tabel 2). Patiënten met PAES komen echter wel voor in orthopedische en sportgeneeskundige praktijken en de diagnose PAES mag niet over het hoofd worden gezien omdat een gemiste diagnose kan leiden tot vertraging in de behandeling, de mogelijke morbiditeit van de verkeerde chirurgische ingreep, en de kans op ernstige sequelae naarmate de arteriële schade voortschrijdt. Wij trachten een voorstel te doen voor een work-up bij patiënten met inspanningspijn in de kuit waarvan de etiologie niet zeker is. Hoewel deze poging niet empirisch bewezen is, is de formulering ervan door literatuuronderzoek een goed uitgangspunt voor artsen die met een verwarrende patiënt te maken krijgen.